Os tumores de células gigantes (GCT) são responsáveis por 5-8% dos tumores ósseos primários. Cerca de 5% dos GCTs ocorrem em ossos planos, sendo a pélvis a mais comum. Entre as vértebras, a ocorrência mais longa é no sacro, com outras vértebras menos frequentemente envolvidas (1-4). O GCT do sacro ocorre frequentemente no sacro superior, que é altamente invasivo localmente, tem uma anatomia vascular-neural complexa e é difícil de tratar, e ainda não existe uma solução ideal definitiva para o tratamento do GCT do sacro. Neste artigo, investigamos a taxa de recorrência local e as complicações da TCG sacral tratada por raspagem excisional com controlo eficaz da hemorragia.
Materiais e métodos
(A) Dados gerais: Um total de 43 casos de GCT sacral foram admitidos no nosso hospital de Julho de 2000 a Julho de 2007. Houve 35 casos com registos de acompanhamento. Entre eles, 18 casos eram do sexo masculino e 17 casos do feminino. O mais novo tinha 16 anos e o mais velho 61 anos, com uma idade média de cerca de 32 anos. Todos os pacientes foram rotineiramente submetidos a uma radiografia frontal e lateral, TAC ou/e RM da lesão para determinar o grau de imagem do tumor.
Ocorreram 5 casos de TCG em S1-S5, 9 casos de TCG em S1-S4, 12 pacientes de TCG em S1-S3, 3 casos de TCG em S1-S2, 2 casos de TCG em S2-S5; 1 caso de TCG em S3-S5; e 3 casos de TCG em L5-S1.
(ii) Método cirúrgico: Dos 35 pacientes deste grupo, 8 foram encaminhados para o nosso hospital após recidiva local de cirurgia em hospitais externos antes de virem para o nosso hospital. Houve 3 casos que tiveram 3 operações e 8 casos que tiveram 2 operações. O tratamento dos pacientes com GCT do sacro incluiu a excisão marginal intralesional (excisão e raspagem) em 31 pacientes e a excisão marginal extensiva em 4 pacientes. Devido ao rico fornecimento de sangue na TCG sacral e ao elevado sangramento intra-operatório, foi utilizado o bloqueio temporário intra-operatório da aorta abdominal em 23 casos de TCG sacral, incluindo seis casos em que a aorta abdominal foi separada atrás do peritoneu numa abordagem anterior e o fluxo da aorta abdominal foi temporariamente bloqueado com um atacador; em 17 casos, foi implantado um balão na aorta abdominal sob intervenção pré-operatória de raios X e o fluxo da aorta abdominal foi temporariamente bloqueado intra-operatoriamente. Nenhum bloqueio vascular pré-operatório foi realizado em 12 casos.
(iii) Bloqueio temporário do fluxo da aorta abdominal.
(1) Embolização da artéria ilíaca interna e método de colocação de balão da aorta abdominal: Um dia antes ou no dia da cirurgia, a artéria femoral foi puncionada usando o método de punção de Seldinger, e o cateter foi inserido retrogradamente através da artéria femoral em direcção à extremidade proximal, e a artéria ilíaca interna foi inserida de ambos os lados ou unilateralmente após a aortografia abdominal para compreender o local, natureza, extensão e fornecimento de sangue do tumor, e a esponja de gelatina e a embolia de mola foram usadas como material embólico, e a artéria ilíaca interna bilateral ou unilateral (geralmente a artéria ilíaca interna) foi inserida como uma embolia. A artéria ilíaca interna é então embolizada usando esponjas de gelatina e tampões com mola para embolizar a artéria ilíaca interna bilateral ou unilateral (geralmente o lado com a maior invasão tumoral) e outros vasos-alvo. Um balão é colocado na artéria renal 1 cm abaixo da bifurcação da aorta abdominal, e é realizado e revisto um teste de bloqueio para assegurar que o contraste não flui distalmente e não bloqueia o fluxo bilateral da artéria renal.
2. ligadura unilateral da artéria ilíaca interna e bloqueio temporário da aorta abdominal: o paciente é colocado na posição recumbente lateral direita, e é feita uma laparotomia de três camadas no lado esquerdo, com o peritoneu empurrado medialmente para revelar os vasos ilíacos comuns ipsilaterais e as artérias ilíacas internas e externas. A artéria ilíaca interna foi dissecada e ligada, e a aorta abdominal foi revelada libertando-a para cima e temporariamente bloqueada com um tubo de borracha de gaze abaixo da bifurcação da artéria renal.
(iv) Reconstrução: Em 29 dos 35 casos de TCG sacral, a reconstrução lombossacral foi realizada utilizando o sistema de barras de pregos, e em 6 casos em que a estabilidade da articulação sacroilíaca não foi afectada, não foi realizada qualquer reconstrução.
Resultados
Um paciente morreu de infecção grave 2 semanas após a reoperação, na sequência da recidiva de um tumor grande, superficialmente ulcerado, após cirurgia num hospital externo. Os restantes 34 pacientes foram seguidos durante 12 meses a 7 anos, com um seguimento médio de 37 meses. 1 caso de tumor maligno de células gigantes sacrais morreu 15 meses após a cirurgia. 1 caso de tumor de células gigantes sacrais com transformação sarcomatosa pós-operatória foi tratado com radioterapia local após uma segunda operação e morreu 13 meses após a cirurgia. 2 pacientes com tumor de células gigantes sacrais desenvolveram metástases pulmonares 2 anos após a cirurgia e foram tratados com 1 ciclo de quimioterapia com adriamicina, cisplatina e isociclofosfamida. Com 1 ano de seguimento, não houve aumento significativo da dimensão das lesões pulmonares.
Hemorragia intra-operatória: A perda média de sangue foi de 3278 ml no grupo do bloco vascular e 5150 ml na cirurgia para tumor de células gigantes sem bloco vascular. O bloco vascular reduziu significativamente a hemorragia intra-operatória, pelo que o bloco vascular pré-operatório para tumor de células gigantes sacrais é essencial para aumentar a segurança da cirurgia.
Recidiva local: A taxa de recidiva local foi de 30,43% (7/23) no grupo bloqueado vascular e 66,67% (8/12) no grupo desbloqueado. Houve 5 pacientes com 2 recidivas; 10 pacientes com 1 recidiva.
Como se pode ver no Quadro 1, houve uma diferença significativa na quantidade de hemorragia no grupo bloqueado vascular em comparação com o grupo bloqueado não vascular (p=0,006). Considerando que a hemorragia intra-operatória é o resultado de uma combinação de factores, realizámos análises de regressão múltipla sobre os factores relevantes que afectam o volume de hemorragia, comparando os efeitos do sexo, idade, tamanho do tumor e bloqueio vascular dos pacientes no volume de hemorragia intra-operatória, e descobrimos que o tamanho do tumor e o bloqueio vascular foram os principais factores que influenciaram a quantidade de hemorragia.
A análise da curva de sobrevivência de Kaplan-Meier foi realizada sobre o efeito da técnica de bloqueio vascular na recorrência de tumores à distância na cirurgia de tumores de células gigantes sacrais (ver Figura 1), e verificou-se que havia uma diferença significativa na taxa de recorrência de tumores entre o grupo de bloqueio vascular e o grupo de bloqueio não vascular (p=0,03). A taxa de recorrência global atingiu 66,67% no grupo do bloqueio não vascular e 30,43% no grupo do bloqueio vascular.
Complicações neurológicas: 7 doentes com preservação bilateral apenas das raízes nervosas do sacro 2, 4 doentes com comprometimento parcial do controlo da bexiga e do intestino; 13 doentes com preservação bilateral das raízes nervosas do sacro 3, todos com preservação pós-operatória da função dos esfíncteres; 11 doentes com preservação unilateral das raízes nervosas do sacro 3, 7 com preservação pós-operatória da função dos esfíncteres; 4 doentes com ressecção de um lado do sacro 2 e 3, sem função pós-operatória dos esfíncteres Os quatro pacientes que tiveram um lado do sacro 2,3 removido não tiveram nenhuma função anormal do esfíncter após a cirurgia. Apenas um paciente tinha disfunção motora. A remoção unilateral da raiz do nervo sacral 1 resultou numa ligeira paralisia pós-operatória, mas foi possível caminhar com a ajuda de uma cana.
Complicações da ferida: 14 pacientes tiveram complicações pós-operatórias da ferida (40%). 11 pacientes necessitaram de drenagem cirúrgica, desbridamento e segunda fase de encerramento da ferida. 2 pacientes necessitaram de transferência de retalho local devido a grandes defeitos cutâneos. 7 pacientes tiveram graus variáveis de fuga de líquido cefalorraquidiano no pós-operatório, todos os quais sararam com tratamento não cirúrgico, tal como elevação da cauda do leito e antibióticos.
DISCUSSÃO
(A) Características do tumor de células gigantes sacrais do osso
Os tumores celulares gigantes do osso sacral são raros e poucos casos foram relatados na literatura, tendo o maior número de casos sido resumido em 26 casos relatados pelo Dr. Turcotte da Clínica Mayo (CORR 1993)(5). O actual grupo de 35 casos de tumor de células gigantes sacrais de osso é o maior número de casos notificados internacionalmente até à data. Os tumores celulares gigantes do sacro não são facilmente detectados nas fases iniciais e crescem até atingirem uma grande dimensão comprimindo o nervo sacral e apresentando ciática e, em casos graves, anomalias fecais e urinárias. É raro encontrar um caso de Campanacci grau I num tumor de células gigantes sacrais. Existem significativamente mais casos de osteoblastoma do sacro de Campanacci grau III do que de tumores osteoblásticos das extremidades de Campanacci grau III (6-8). A literatura relata que os tumores celulares gigantes de osso são mais comuns nas mulheres, com Turcotte relatando 70% dos 26 casos de GCT do sacro nas mulheres (5). No nosso grupo, o número de pacientes do sexo feminino foi de 17/35, o que difere da maioria dos relatórios da literatura e não se sabe se isto está relacionado com a diferença de etnia.
Apesar de ser um tumor benigno, o GCT do sacro é muito desafiante na gestão de tumores de células gigantes sacrais de osso. Isto deve-se em parte à localização anatómica e em parte porque os tumores de células gigantes do sacro crescem frequentemente muito grandes antes de serem detectados, resultando numa grande hemorragia intra-operatória. As opções de tratamento incluem radioterapia, ressecção marginal intra-focal, ressecção marginal intra-focal combinada com radioterapia, ressecção marginal intra-focal com criocirurgia e ressecção marginal extensiva. A vantagem óbvia da radioterapia é que ela evita a taxa de complicações do tratamento cirúrgico. As principais desvantagens da radioterapia são o fraco controlo do crescimento tumoral e o início da transformação sarcomatosa em cerca de 10% dos casos (9-11). Nenhum dos 35 pacientes do nosso grupo tinha recebido radioterapia e apenas um paciente com recidiva local desenvolveu transformação sarcomatosa. A ressecção da margem intra-lesional evita lesões nas raízes nervosas, a integridade do anel pélvico, a articulação da anca e as estruturas vasculares. No entanto, a desvantagem deste procedimento é a elevada taxa de recorrência local do tumor. A ressecção marginal extensa minimiza a taxa de recidiva mas aumenta a incidência de complicações do tratamento cirúrgico (12-14). Nenhum dos pacientes deste grupo tinha recebido radioterapia, e a recidiva local após cirurgia para tumor de células gigantes sacrais do osso foi de 11/35 (31,4%). Isto é semelhante à taxa de recorrência local relatada por Turcotte (33%), mas a maioria dos seus casos tinha recebido 55 Gy de radioterapia no pós-operatório (5). Havia três pacientes com duas recidivas locais neste grupo; oito pacientes com uma recidiva. A taxa de recorrência local é elevada nos tumores das células gigantes sacrais, uma vez que o nervo sacral e os órgãos pélvicos não são facilmente removidos na sua totalidade.
(ii) Escolha da abordagem cirúrgica para o tumor de células gigantes sacrais do osso
Os tumores de células gigantes são muito agressivos e não devem ser tratados da mesma forma que os tumores benignos. Para pacientes com lesões localizadas no segmento sacral 3 e mais além, deve ser utilizada uma ressecção marginal extensa, enquanto que para pacientes com lesões envolvendo segmentos sacrais mais elevados (S1-2), a excisão e a raspagem são mais comummente utilizadas. No entanto, nos casos de tumor de células gigantes do osso localizado no sacro 1-5, é utilizada uma ressecção marginal larga para a parte distal do sacro 2, com excisão e raspagem da parte proximal (S1-2).
A taxa de recorrência local é muito mais elevada nos tumores de células gigantes do osso que surgem no sacro do que nos GCTs que surgem noutros locais, principalmente devido à complexidade do local anatómico e ao facto de o tumor ser normalmente muito grande antes do diagnóstico. Os tumores celulares gigantes de osso no sacro têm uma alta taxa de recorrência local e uma fraca regressão da doença. Com excepção de uma ressecção marginal extensa do tumor, a taxa de recorrência local após todos os outros tratamentos situa-se na ordem dos 40-50 por cento. A taxa real de recorrência local pode ser mais elevada, uma vez que a recorrência também pode ocorrer após um período de tempo mais longo (11,12).
O tratamento recomendado para tumores de células gigantes de osso que ocorrem no membro é uma curetagem prolongada. Para tumores de células gigantes do sacro, a ressecção marginal intralesional é realizada na maioria dos casos devido ao desejo de preservar o nervo sacral, com uma taxa de recorrência local de até 50% ou mais, mas a ressecção marginal extensa deve ser realizada para tumores sacrais em planos inferiores (abaixo do sacro 3), onde as funções rectal e vesical podem ser preservadas.
Estudos recentes relataram que as vantagens de tratar tumores com ressecção marginal intra-focal combinada com radioterapia não são estatisticamente diferentes das de os tratar com um único tratamento. Este tratamento combinado aumentou o risco de complicações do tratamento cirúrgico e da transformação sarcomatosa após radioterapia local e não reduziu estatisticamente a taxa de recidiva local. Não houve diferença estatisticamente significativa na taxa de recidiva local após ressecção marginal intra-focal e radioterapia. A radioterapia de alta dose também não reduziu significativamente a taxa de recidiva local (12). A ressecção marginal extensa do tumor reduz significativamente a taxa de recidiva local, mas aumenta a incidência de complicações do tratamento cirúrgico. O número de casos de crioterapia como coadjuvante do tratamento cirúrgico é demasiado pequeno para fazer cálculos estatísticos (15).
Não há provas que sustentem a ressecção da margem intra-tumoral combinada com radioterapia para tumores de células gigantes sacrais de osso. A ressecção marginal extensa do tumor pode causar danos no nervo sacral, mas continua a ser o melhor meio de tratamento devido à baixa taxa de recidiva local. No tratamento do tumor de células gigantes do osso que ocorre no sacro, é importante considerar o potencial de recidiva local após o tratamento e a taxa de complicações do tratamento cirúrgico, e pesar os prós e os contras na escolha de uma opção de tratamento.
(iii) Controlo intra-operatório da hemorragia no tumor de células gigantes sacrais do osso
Comparando a perda média de sangue intra-operatória em cada grupo, a perda média de sangue no grupo do bloqueio vascular foi de 3278ml e a perda média de sangue no grupo do bloqueio não vascular foi de 5150ml, com uma diferença estatisticamente significativa entre os dois grupos (p=0,006). Isto indica que o bloqueio vascular pré-operatório é de facto necessário para tumores de células gigantes sacrais, o que pode reduzir significativamente a hemorragia intra-operatória e aumentar a segurança do procedimento.
Ao comparar as taxas de recorrência entre os grupos, a taxa de recorrência no grupo do bloqueio vascular foi significativamente inferior à do grupo do bloqueio não vascular, e houve uma diferença significativa na taxa de recorrência entre os dois grupos (P<0,05). Isto pode estar relacionado com o facto de que a perda de sangue intra-operatória no grupo do bloqueio vascular foi menor e o campo cirúrgico foi claramente revelado, o que facilitou a ressecção completa do tumor. A taxa de recorrência local de tumores de células gigantes sacrais é muito mais elevada do que a de tumores de células gigantes que ocorrem noutros locais, principalmente devido à complexidade do local anatómico e ao facto de o tumor ser normalmente muito grande antes do diagnóstico. Além disso, a maioria dos tumores de células gigantes sacrais estão localizados no alto do sacro, e a incisão e raspagem são utilizadas mais frequentemente para tentar proteger as raízes nervosas acima do sacro 3 bilateralmente. Dos 26 casos de TCG notificados por Turcotte (5), a perda média de sangue intra-operatória foi de 7500 ml, com uma taxa de recorrência local de 53,8% (14/26). A baixa perda de sangue intra-operatória e a visualização cirúrgica clara após bloqueio vascular facilitaram a ressecção completa do tumor. As evidências clínicas sugerem que o controlo da hemorragia intra-operatória é uma medida importante para a ressecção completa do tumor e a redução das taxas de recorrência. De acordo com os nossos dados clínicos, a análise da curva de Kaplan-Meier da taxa de recorrência de diferentes abordagens cirúrgicas mostra que a maioria das recorrências do tumor de células gigantes sacrais ocorre dentro de 6 meses após a cirurgia, o que sugere que a recorrência do tumor está relacionada com a dificuldade de remoção completa das lesões residuais durante a cirurgia, e que a redução da quantidade de sangramento intra-operatório pode ajudar a melhorar a exaustividade da cirurgia e aumentar a taxa de cura.
Existem dois tipos principais de métodos tradicionais para controlar a hemorragia intra-operatória. Um é realizar uma incisão anterior intra-operatória, ligar a artéria ilíaca interna afectada e bloquear temporariamente a aorta abdominal, o que pode controlar eficazmente a hemorragia intra-operatória. O segundo tipo é a angiografia pré-operatória com embolização selectiva unilateral ou bilateral da artéria ilíaca interna e dos vasos de abastecimento de tumores. Na nossa experiência, na maioria dos casos, o controlo intra-operatório da hemorragia após embolização por si só é insatisfatório. Utilizamos técnicas angiográficas para preposicionar um balão na aorta abdominal ao mesmo tempo que a embolização da artéria ilíaca interna. Quando há muito sangramento intra-operatório, o balão pode ser temporariamente bloqueado injectando soro fisiológico no balão, o que proporciona o mesmo controlo do sangramento que o bloqueio anterógrado da aorta abdominal e encurta significativamente o tempo operatório. Também melhora a segurança do procedimento ao evitar as complicações associadas com o isolamento dos vasos bloqueados na abordagem anterior. A utilização do bloqueio temporário intra-operatório do balão da aorta abdominal como nova técnica para tumores sacrais é uma nova tentativa de reduzir eficazmente a hemorragia intra-operatória.
(iv) Reconstrução do sacro após a ressecção
No passado, a reconstrução sacral não era realizada na maioria dos pacientes após ressecção sacral total ou subtotal, e os pacientes tinham de estar acamados durante muito tempo após a cirurgia, confiando na cicatriz cirúrgica para restringir a descida da coluna vertebral. A maioria dos pacientes consegue andar erguido sem impacto significativo na estabilidade da coluna vertebral. Nos últimos anos, o desenvolvimento de dispositivos de fixação interna para a coluna vertebral tem sido rápido e, como resultado, muitos cirurgiões estão a realizar uma fixação interna para restaurar a estabilidade da coluna vertebral em pacientes após a sacrectomia total ou subtotal (14). Os pacientes são capazes de sair cedo da cama sem os sintomas da raiz nervosa associados à instabilidade espinal. Contudo, há muitas complicações associadas à fixação interna na região sacral, pois existe uma grande cavidade no sacro após a ressecção, sem camada muscular dorsal e apenas uma aba cutânea cobrindo a área, o que pode levar à acumulação localizada de fluidos e até à infecção. Se se desenvolver uma infecção local, o dispositivo de fixação interna deve ser removido. No nosso grupo de 35 casos de tumor de células gigantes sacrais, 29 pacientes foram submetidos a fixação interna reconstrutiva da região lombossacral utilizando o sistema de barras de unha. Num destes pacientes, o dispositivo de fixação interna teve de ser removido dois meses após a cirurgia devido a infecção da ferida pós-operatória. Em doentes com ressecção sacral alta ou ressecção sacroilíaca bilateral, deve ser realizada uma fixação interna para restabelecer a estabilidade do sacro espinhal. No entanto, deve ser considerada a possibilidade de infecção da ferida. Em doentes com sacro conservado 1, 2 ou articulações sacroilíacas intactas, a reconstrução sacral não é necessária. No seguimento, não foram observados casos de afrouxamento do sistema de barras de pregos. As vantagens de utilizar o sistema de barras de unha para a reconstrução de defeitos de tumores ilíacos pós-excisão são uma fixação firme e forte, um exercício de peso pós-operatório precoce e funcional uma semana após a cirurgia.
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